孤独症谱系障碍(autism spectrum disorder,ASD)是一种起病于婴幼儿时期的神经发育障碍性疾病,其核心症状为社会交往障碍、语言交流障碍、重复刻板行为及狭隘兴趣等。全球范围内,ASD患病率约为1%,呈逐年上升趋势。该疾病的病程长,且目前无特效药,主要以行为与教育干预为主[1]。ASD儿童的自我照顾、环境适应及社交沟通能力均较差,导致其康复治疗及日常生活往往依赖于父母、(外)祖父母等直系亲属,从而使家庭承受不同程度的照顾负担。研究显示,过重的照顾负担不仅会对家长的身心健康产生负面影响,同时也可能导致他们无法为患儿提供足够的关注和支持,影响患儿的照顾质量和康复效果[2]。了解ASD家庭的照顾负担将对于政府卫生决策、卫生服务机构服务提升以及ASD儿童的康复有重要意义。现将ASD儿童家庭照顾负担的研究进展综述如下,以期为后续开展相关研究、探索干预措施提供参考。
一、照顾负担的概念
照顾负担的概念最早由Grad等[3]于1966年提出,是指患者对所在家庭的任何消极后果。后来,Zarit等[4]将其定义为“照料者因照料亲人而感知到自己的情感、身体健康、社会生活和经济状况的程度”。这种观点主要关注照顾者在满足他人照料需求时的“主观感知和个体反应”,而不是Grad等[3]所提出的“不可避免的消极后果”。随着时间的推移和研究的进展,人们对照顾者负担的理解逐步加深。20世纪60年代末,Hoenig等[5]首次对照顾负担的客观方面和主观方面做出了明确的区分:客观负担指“由于患者的疾病可能会发生的任何对家庭生活造成干扰的事件”,如对家庭的经济影响、对家庭成员健康的影响等;而主观负担是指主观意义上感受到的压力。近年来,研究人员逐步完善此主观/客观负担双维评价模式,截止目前已经形成了综合性的照顾者负担模型,将生理、心理、经济和社会维度结合起来,以更全面地评估照顾者负担[6]。
二、照顾负担评估工具
当前,尚无专门针对ASD儿童照顾者开发的照顾负担量表。目前研究主要利用普适性量表,以家长自评或访谈的方式,对ASD儿童的主要照顾者进行评估。表1比较了几种国内外常用的照顾负担评估工具,这些量表均广泛应用于ASD儿童照顾者照顾负担的测量。
表1 国内外ASD患儿照顾者照顾负担常用评估工具的比较
测量工具条目数测量维度测量内容评估类型负担分级Zarit护理负担量表(Zarit Burden Interview,ZBI)[4]22(1)个人负担(2)角色负担(1)社会生活(2)经济状况(3)精神状况(4)健康状况自评总分0～88分,0～20分为无或极轻度负担,21～39分为轻度负担,40～59分为中度负担,60分及以上为重度负担照顾者负担量表(Car-egiver Burden Inventory,CBI)[6]24(1)生理性负担(2)情感性负担(3)社交性负担(4)时间依赖性负担(5)发展受限性负担(1)生理性负担(2)情感性负担(3)社交性负担(4)时间依赖性负担(5)发展受限性负担自评总分0～96分,无分级。得分越高表明负担越重,反之越轻家庭负担访谈量表(Family Burden Interview Schedule,FBIS)[9]25(1)客观负担(2)主观负担(1)经济负担(2)家庭日常活动(3)家庭娱乐活动(4)家庭关系(5)家庭成员躯体健康(6)家庭成员心理健康(7)主观负担半定式会谈总分0～50分,无分级。总分越高表明负担越重,反之越轻
1.Zarit护理负担量表(Zarit Burden Interview,ZBI):该量表由Zarit等[4]于1980年开发,由王烈等[7]于2006年引进中文版,该量表广泛用于国内外ASD患儿照顾者负担的综合评估。量表共有22个条目,从主要照顾者社会生活、经济状况、精神状况、健康状况4个方面进行定量分析,包括角色负担和个人负担两个维度。研究显示,中文版Zarit护理负担量表Cronbach′s α系数为0.87,个人负担维度为0.70,角色负担维度为0.83,具有良好的信效度[7]。
2.照顾者负担量表(Caregiver Burden Inventory,CBI):该量表由Novak等[6]于1989年开发,共24个项目,分为五个维度,即生理性负担、情感性负担、社交性负担、时间依赖性负担、发展受限性负担。张睿[8]在该量表基础上加以修改,发展了中文版照顾者负担量表,量表总的Cronbach′s α系数为0.77,效度为0.95,信效度良好,在国内ASD患儿照顾者的照顾负担测量中得到了较为广泛的应用。
3.家庭负担访谈量表(Family Burden Interview Schedule,FBIS):该量表由Pai等[9]于1981年开发,共24个项目,包括照顾者的情感状态、生活状态、社会状态等方面的内容。量表为半定式会谈量表,主要评定精神病患者给家庭及其成员带来的负担,也有部分学者将其用于评估ASD儿童的家庭照顾负担水平。共有25项,其中24项为客观负担,分为6类,即经济负担、家庭日常活动、家庭娱乐活动、家庭关系、家庭成员躯体健康和家庭成员心理健康。最后1项为上述检查未涉及的补充条目,反映主观负担。该量表经作者检验,其中20个条目的信度得分在90 %以上,剩余4个条目的信度得分在87%～89%之间。家属自评的主观负担与评定员评定的客观负担相关系数平均为0.72,具有良好的信效度[9]。
4.其他量表:部分国外学者还采用负担评估量表(Burden assessment schedule,BAS)[10]、照顾者压力量表(Caregiver Strain Index,CSI)[11]等量表评估ASD儿童的家庭照顾负担。这些量表均有一定的可靠性和效度,可根据具体情况选择合适的量表进行评估。
三、ASD儿童家庭承受着中度至重度的照顾负担
多个研究表明,与正常儿童家庭比较,ASD儿童家庭承受的照顾负担远远高于正常儿童家庭。段桂琴等[12]对128例ASD患儿照顾者及131例健康儿童照顾者的研究显示,病例组的ZBI量表总分约为对照组的4倍,类似地,Segui等[13]发现,与普通人群相比,ASD儿童的照顾者处于超负荷负担状态。陈霞玲[14]用CBI量表测量ASD患儿照顾者的照顾负担水平,同样发现观察组CBI各维度评分及总分均高于对照组。此外,英国一项研究表明,ASD患儿照顾者的负担水平与获得性脑损伤患者照顾者的相当,ZBI-12量表总分分别为(22.7±8.8)分和(21.7±10.1)分[15],高于癌症(12.0±8.5分)及痴呆(15.1±10.0分)患者照顾者[16]。Y
ldz等[17]使用土耳其版本的ZBI量表测量发现,ASD患者的照顾者无论是在总量表得分还是在社会关系受损、经济压力、个人生活窘迫和受损、依赖和紧张与受限等分量表得分上,都显著高于精神分裂症患者照顾者。可见ASD患儿照顾者的照顾负担水平不亚于其他严重医疗疾病患者的照顾者。而在各类发育障碍疾病中,ASD儿童的照顾者面临的照顾负担也最为严峻。Purpura等[18]的研究表明,孤独谱系障碍儿童的父母呈现出比注意缺陷多动障碍、语言和/或学习障碍、发展性协调障碍儿童的父母更高的压力水平。虽然国内外学者采用的评估量表不尽相同,但以上研究均明确显示ASD儿童照顾者承受的照顾负担水平集中于中度到重度,且显著高于正常儿童、其他严重医疗疾病患者及其他发育障碍疾病患儿的照顾者。
四、ASD儿童家庭照顾负担呈现多维度特征
基于目前受到广泛认可的“生理-心理-经济-社会”多维负担观点[19],从以下四个维度对ASD儿童家庭照顾负担进行更详细的阐述:生理负担、心理负担、经济负担、社会负担。
1.生理性负担:生理性负担即照顾者对慢性疲劳和损害身体健康的感受。与其他疾病不同,ASD作为一类需要终生照料的疾病,为家庭带来了长期的照护挑战。ASD患儿的语言障碍、社会交往障碍和行为障碍使照料需求多维化,提高了照料任务的难度。压力在时间和程度上的持续累积,使ASD患儿照顾者长期处于精神紧张和身体疲劳的状态,如疼痛、睡眠紊乱、疲劳、潮热等[20]。
2.心理负担:ASD患儿的父母往往将孩子患病归咎于自身,巨大的疾病病耻感、自责和内疚等负性情绪常常导致严重的心理负担。研究显示,ASD儿童照顾者的心理健康水平较普通人群更差。一项尼泊尔的描述性横断面研究发现,有大约1/3的ASD儿童照顾者有心理方面的困扰,焦虑和抑郁的发生水平在33.4%左右[21]。
3.经济负担:一项针对英美两国的系统综述表明,ASD患儿家庭经济负担主要源自医疗康复、特殊教育、家庭护理等方面。该研究发现,在美国,抚养一名智力残疾的ASD患者的终生费用是240万美元,在英国为150万英镑(约220万美元)。在中国,抚养一名ASD患儿同样会给家庭带来沉重的经济负担。赵亚楠等[22]的研究表明,中国ASD儿童家庭与康复治疗直接相关的支出占家庭总年收入的85.56%,总支出占家庭年收入的127.38%,这一比例在低收入人群中更高,达到了210%。由于ASD儿童需要接受医疗、教育和行为疗法等多种形式的治疗,这些专业治疗往往费用昂贵,给家庭带来较大的经济压力。同时,在照料ASD儿童的过程中,父母为了提供足够的关爱、支持和治疗,通常会选择减少工作时间甚至辞去工作来照顾孩子。这导致家庭收入损失的增加,经济负担更加沉重。
4.社会负担:社会负担指家庭因照顾患者而产生社交受限以及社会支持的缺乏。多个研究表明,目前社会对ASD儿童和家庭的认知和支持程度相对较低。许多家长体会到由于大部分生活都在照顾ASD儿童中度过,他们的社会生活严重受损。Smith等[23]调查发现,ASD患儿的母亲平均每天在照料儿童的活动中花费近5 h,而正常儿童的母亲每天只花费3 h以上。不仅如此,ASD患儿的母亲每天做家务的时间比对照母亲多近1 h,每天用于休闲活动的时间比对照母亲少1 h。ASD的高强度照料需求往往使家长不得不放弃社交,增加了社会隔离,减少了他们获得社会支持的机会。与社会支持的联系减少进一步导致了社会孤立感,使照顾者难以得到社会的关注和理解。
五、ASD儿童家庭照顾负担影响因素
ASD儿童家庭的照顾负担与多种因素相关,有大量的横断面研究对此进行了探索,可汇总为患者因素、照顾者因素及社会支持因素三方面。
1.患者因素:患者的性别、年龄及疾病严重程度与家庭照顾负担相关。(1)性别和年龄。目前,关于孤独症患儿年龄和性别对父母照顾负担的影响尚未达成共识。Lounds等[24]的研究显示,孤独症男童的父母承受的照顾负担比孤独症女童的父母更高。Purpura等[18]的研究表明,照顾负担水平与儿童年龄之间存在明显的负相关关系。但Pandey等[21]并没有发现不同年龄或性别的患儿之间的照顾负担存在差别。(2)疾病严重程度。疾病严重程度与高照顾负担之间的强相关性已得到多数研究的证实。Yldz等[17]发现,ASD患儿共病障碍的存在是增加照顾者负担的重要因素。土耳其的一项研究显示,母亲照料负担与ASD儿童的残疾水平正相关[25]。病情越重、合并的发育障碍越多,患儿在康复治疗方面所需要的照顾要求越高;同时,患儿更复杂的病情可能对父母的情绪和心理产生负面影响,进一步加重照顾负担。
2.照顾者因素:照顾者的性别、年龄、经济文化水平、照料时长及社会支持水平同样影响着家庭照顾负担的大小。(1)性别和年龄。关于照顾者的性别,研究表明母亲在家庭内部所经历的负担一般更大[26]。这可能与母亲承担了绝大部分的照料任务有关。Patel等[27]发现照顾负担与母亲年龄呈正相关关系,但也有部分研究显示,没有发现照顾者的年龄或性别与照顾负担之间的相关性[21],照顾者人口学因素对负担的影响有待进一步考证。(2)经济文化水平。家庭的收入水平是照顾负担的预测因素之一[17]。文化程度高的照料者负担水平更低[21]。更高的文化程度通常意味着更高的收入水平,而高收入水平可以缓冲家庭中ASD患儿带来直接或间接的经济压力,减轻照顾负担。(3)照料时长。照料时间的延长虽然在一定程度上可以增加照顾者对疾病的接受程度、减轻对照顾负担的主观感知,但研究表明,长期的照料与照顾者的抑郁及低生活质量相关[28]。国内最新一项研究同样表明,治疗时间是ASD儿童照顾者负担的正向影响因素之一[29]。
3.社会支持因素:尽管家庭内部的应对策略对ASD儿童的父母和家庭很重要,但抚养残疾儿童的巨大需求也需要持续的外部支持。多项研究发现,正式(医疗机构提供的有偿支持)和非正式(公益组织或朋友亲人等提供的无偿支持)的社会支持均有利于ASD儿童照顾者的心理健康,减轻照顾负担和抑郁情绪[27]。
六、小结与展望
近年来,对ASD儿童的家庭照顾负担日益引起国内外学术界的关注。国内外学者通过量表测评、问卷调查等方法,探讨了ASD患儿家庭照顾负担的各个方面。研究发现,相较于正常儿童家庭,ASD儿童家庭的照顾负担显著增加。国外研究指出,ASD患儿家庭照护负担甚至高于其他严重医疗疾病的患者家庭,如获得性脑损伤患者。还有研究表明ASD患儿的照顾者面临比其他发育障碍更为严重的照顾负担。此外,ASD患儿家庭的照顾负担呈现出多维度特征,包括社会关系受损、经济压力、身心健康下降等方面。国内的相关研究也证实了这一趋势,强调了ASD患儿家庭照顾负担的严重性及其对家庭成员心理健康和社会功能的影响。综上所述,ASD儿童家庭面临着严重的照顾负担,为ASD患儿的照顾者提供有针对性的支持和干预措施至关重要。本文探讨了ASD儿童家庭照顾负担的现状、评估工具及影响因素,对于制定有效干预措施、提高ASD儿童家庭的生活质量具有一定的指导意义。
目前,国内关于ASD儿童的家庭照顾负担研究较少,期待今后在国外研究的基础上,多维度地探索中国ASD儿童家庭的照顾负担状况,并针对有争议的影响因素做进一步的验证。此外,目前研究大多停留在横断面研究阶段。由于ASD是终生性疾病,横断面研究不足以全面评估长期照顾负担水平及其动态变化情况。今后的研究可以尝试随访性研究,以探究照顾负担在时间上的纵向变化,从而为不同康复阶段的照顾者提供个性化的干预措施。最后,国内外有关照顾负担的测量工具种类繁多,亟需开发ASD的特异性量表以将其标准化、统一化,提高各研究结果间的可比性。
1 朱秀峰,邓艳梅,李月琴.儿童孤独症谱系障碍的诊断与管理的临床进展.医学理论与实践,2021,34:1297-1299.
2 Chetcuti L,Uljarevic′ M,Varcin KJ,et al.Caregiver psychological distress predicts temperament and social-emotional outcomes in infants with autism traits.Res Child Adolesc Psychopathol,2021,49:1669-1681.
3 Grad J,Sainsbury P.Problems of caring for the mentally ill at home.Proc R Soc Med,1966,59:20-23.
4 Zarit SH,Reever KE,Bach-Peterson J.Relatives of the impaired elderly:correlates of feelings of burden.Gerontologist,1980,20:649-655.
5 Hoenig J,Hamilton MW.The schizophrenic patient in the community and his effect on the household.Int J Soc Psychiatry,1966,12:165-176.
6 Novak M,Guest C.Application of a multidimensional caregiver burden inventory.Gerontologist,1989,29:798-803.
7 王烈,杨小湜,侯哲,等.护理者负担量表中文版的应用与评价.中国公共卫生,2006,22:970-972.
8 张睿.老年痴呆患者照顾者照顾感受的研究.北京:中国协和医科大学,2007:31-32.
9 Pai S,Kapur RL.The burden on the family of a psychiatric patient:development of an interview schedule.Br J Psychiatry,1981,138:332-335.
10 Thara R,Padmavati R,Kumar S,et al.Instrument to assess burden on caregivers of chronic mentally ill.Indian J Psychiatry,1998,40:21-29.
11 Robinson B C.Validation of a Caregiver Strain Index.J Gerontol,1983,38:344-348.
12 段桂琴,姚梅玲,靳彦琴.孤独症患儿家庭疾病负担和家长的应对方式.中国妇幼保健,2013,28:278-280.
13 Segui JD,Ortiz-Tallo M,De Diego-Otero Y.Stress related factors in caregivers of children with autism:Over-load,psychopathology and health.Anales de Psicologia,2008,24:100-105.
14 陈霞玲.孤独症患儿照顾者负担水平评价及其影响因素调查.中国乡村医药,2020,27:57-58.
15 Cadman T,Eklund H,Howley D,et al.Caregiver burden as people with autism spectrum disorder and attention-deficit/hyperactivity disorder transition into adolescence and adulthood in the United Kingdom.J AmAcad Child Adolesc Psychiatry,2012,51:879-888.
16 Higginson IJ,Gao W,Jackson D,et al.Short-formZarit Caregiver Burden Interviews were valid in advanced conditions.J Clin Epidemiol,2010,63:535-542.
17 Y
ldz M,Demir Y,Krcal A,et al.Caregiver burden in schizophrenia and autism spectrum disorders:a comparative study.Psychiatry Investig,2021,18:1180-1187.
18 Purpura G,Tagliabue L,Petri S,et al.Caregivers′ burden of school-aged children with neurodevelopmental disorders:implications for family-centred care.Brain Sci,2021,11:875.
19 Chou K R.Caregiver burden:a concept analysis.J Pediat Nurs,2000,15:398-407.
20 曹玲慧,谢娜妹.孤独症儿童父母照顾负担的研究进展.全科护理,2022,20:4229-4232.
21 Pandey S,Sharma C.Perceived burden in caregivers of children with autism spectrum disorder.J Nepal Health Res Counc,2018,16:184-189.
22 赵亚楠,罗雅楠,王翔宇,等.中国2～6岁孤独症儿童家庭直接经济负担研究.中华疾病控制杂志,2021,25:1085-1090.
23 Smith LE,Hong J,Seltzer MM,et al.Daily experiences among mothers of adolescents and adults with autism spectrum disorder.J Autism Dev Disord,2010,40:167-178.
24 Lounds J,Seltzer MM,Greenberg JS,et al.Transition and change in adolescents and young adults with autism:longitudinal effects on maternal well-being.Am J ment retard,2007,112:401-417.
25 Cetinbakis G,Bastug G,Ozel-Kizil ET.Factors contributing to higher caregiving burden in Turkish mothers of children with autism spectrum disorders.Int J Dev Disabil,2018,66:46-53.
26 Angold A,Messer SC,Stangl D,et al.Perceived parental burden and service use for child and adolescent psychiatric disorders.Am J Public Health,1998,88:75-80.
27 Patel AD,Arya A,Agarwal V,et al.Burden of care and quality of life in caregivers of children and adolescents with autism spectrum disorder.Asian J Psychiatr,2022,70:103030.
28 Kousha M,Attar HA,Shoar Z.Anxiety,depression,and quality of life in Iranian mothers of children with autism spectrum disorder.J Child Health Care,2016,20:405-414.
29 张欣欣.孤独症谱系障碍儿童照顾者负担的现状调查及基于虚拟现实技术的干预研究.新乡:新乡医学院,2022.